RELATO DE CASOS
HAMARTOMA CÍSTICO RETRO-RETAL: RELATO DE 2 CASOS E REVISÃO DA LITERATURA
Gabriella Oliveira Fernandes1, Patrícia Alves Mangueira1, Carlúcio Cristino Primo1, Marco Aurélio Viana França1, José Hermes Gomes Costa1
1Serviço de Coloproctologia do Hospital Geral de Goiânia (H.G.G.) , Goiânia - Goiás, Brasil
RESUMO: Tumores retro-retais são aqueles localizados no espaço retro-retal, de diferentes origens embriológicas e que podem exercer compressão extrínsica no reto e canal anal. São lesões raras, geralmente assintomáticas e mais comuns em mulheres. O hamartoma cístico (tailgut cyst) é um tipo de tumor retro-retal congênito, formado a partir de remanescentes embrionários do intestino posterior. Este trabalho traz uma revisão sobre os tumores retro-retais, dando ênfase às lesões císticas e relata 02 casos de pacientes com hamartoma cístico retro-retal, tratados no Hospital Geral de Goiânia,com lesões evidentes ao toque retal e exames de imagem mostrando lesões císticas no espaço pré-sacral. Utilizou-se a incisão de Parks na abordagem das lesões, uma delas associada `a via abdominal. A histopatologia foi compatível com hamartoma cístico. As lesões císticas do espaço retro-retal possuem bom prognóstico e a abordagem cirúrgica dependerá das características da lesão, principalmente sua altura em relação à margem anal e relação com estruturas adjacentes no espaço pré-sacral.
Descritores: Hamartoma cístico, tailgut cyst, tumor retro-retal
Introdução
Os hamartomas císticos (HC) são
tumores provenientes de vestígios embrionários
caudais (intestino posterior)6,10,12,13, em geral
multiloculados, de parede delgada, internamente de
coloração amarelada, preenchidos por secreção espessa,
mucóide e clara, até um fluido opaco
amarelo-esverdeado9. São revestidos por uma variedade de epitélios, mas
a presença de epitélio colunar ou de transição
é necessária para distinguí-los dos cistos dermóide
e epidermóide1,7,8,9,12,13 . Apresentam à microscopia
células secretoras de mucina ou células colunares
ciliadas, células escamosas e células transicionais,
algumas vezes em
combinação.2,6,9. Podem acometer crianças
e são mais comuns em mulheres de meia-idade,
algumas vezes diagnosticados em
ultrassonografias(USG) ginecológicas, exame pré-natal ou exames médicos
de rotina, tornando-se um achado ocasional
1,6,9,13,19,21.
O objetivo deste trabalho é apresentar 02 casos de
HC retro-retais e revisar a literatura sobre o assunto.
DESCRIÇÃO DOS CASOS
Caso 01
L.A.S., 23 anos, sexo feminino, com
queixa de desconforto retal ao evacuar, sensação de
evacuação incompleta e dor na região glútea esquerda,
irradiada para a face posterior da coxa homolateral.
Durante consulta ginecológica, evidenciou-se a partir de
USG transvaginal, lesão nodular hipoecogênica com
sombra acústica posterior, na transição reto-vaginal,
de aproximadamente 7,4 cm no maior diâmetro,
sugestiva de endometrioma (Figura-1). Encaminhada ao
Serviço de Coloproctologia do Hospital Geral de
Goiânia (H.G.G.), o exame proctológico mostrou
lesão extrínsica comprimindo a parede retal
póstero-lateralmente à esquerda, a mais ou menos 8cm
da margem anal, de consistência fibro-elástica
e depressível, com mucosa retal íntegra. A
Colonoscopia mostrou abaulamento extrínsico da parede
posterior do reto, a 10 cm da margem anal (Figura-2).
Foi realizada Ressonância Magnética (RM) de
abdome inferior, que identificou lesão cística volumosa
no espaço retro-retal, de margem cefálica ao nível de
S3-S4 e caudal abaixo do cóccix, comprimindo
reto, vagina e útero anteriormente, medindo 10 x 9 x 6
cm (Figura-3). Ausência de alterações ósseas. A
paciente foi submetida à intervenção cirúrgica, com
acesso abdominal e perianal interesfincteriano através
de incisão de Parks (Figura-4), com exérese de
lesão cística retro-retal (Figuras-5 e 6). Pós-operatório
sem intercorrências. Histopatológico mostrou
estrutura cística revestida parcialmente por epitélio
escamoso, com intensa infiltração de mononucleres e
histiócitos (Figura-7), compatível com HC retro-retal. A
paciente permanece em acompanhamento, mantendo-se há
10 meses sem sinais de recidiva.
Figura 1 - USG transvaginal, com lesão cística. |
Figura 2 - Colonoscopia mostrando lesão extrínsica posterior à parede retal. |
Figura 3 - RM com lesão cística retro-retal volumosa. |
Figura 4 - Abordagem perianal com incisão de Parks. |
Figura 5 - Lesão cística. |
Figura 6 - Lesão cística seccionada, com parede interna amarelada, típica de HC. |
Figura 7 - Análise histopatológica da lesão. |
Caso 02
M.U.D.B., 33 anos, sexo feminino,
procurou o ambulatório do Serviço de Coloproctologia
do H.G.G., queixando-se de dor em nádega direita,
com abaulamento local progressivo há + - 3 meses, além
de dor às evacuações. Realizou USG em nádegas,
que mostrou imagem cística bilobulada, estendendo-se
da região coccígea até a margem anal direita,
de aproximadamente 8 cm no maior diâmetro,
sugestiva de cisto pilonidal (Figura-8). A inspeção e
palpação perineal mostraram tumoração na margem anal
direita, prolongando-se em direção à nádega homolateral
até + - 4cm do intróito anal. Ao toque retal, a lesão
seguia cranial e posteriormente no canal anal, até + - 2cm
da linha pectínea, com mucosa normal, registrada
pela Colonoscopia (Figura-9). Tomografia Computadorizada (TC) de abdome inferior mostrou lesão
cística bilobulada no espaço retro-retal, extrínsica ao
reto, comprimindo o canal anal e rechaçando a
nádega direita (Figura-10). A paciente foi submetida à
cirurgia de abordagem perianal interesfincteriana (incisão
de Parks)(Figura-11), com ressecção da lesão
(Figuras-12 e 13). Evoluiu sem intercorrências em
pós-operatório. Histopatológico evidenciou lesão
cística revestida internamente por epitélio escamoso
e mucosecretor, com erosões, compatível com
HC (Figura 14). Seguimento de 8 meses, sem
evidências de recidiva.
Figura 8 - USG sugerindo cisto pilonidal. |
Figura 9 - Colonoscopia com abaulamento extrínsico da parede retal. |
Figura 10 -Imagem cística retro-retal bilobulada na TC de abdome. |
Figura 11 - Abordagem perianal à Parks |
Figura 12 - Lesão cística bilobulada ressecada. |
Figura 13 - Lesão seccionada. |
Figura 14 - Exame histopatológico compatível com H.C. |
DISCUSSÃO
Os tumores retro-retais são lesões
raras, constituindo um grupo heterogêneo do ponto de
vista histo-embriológico, localizados no espaço
retro-retal ou pré-sacral?. Os limites desse espaço são : anterior
- reto e sua fáscia; posterior - fáscia reto-sacral
de Waldeyer; laterais - vasos hipogástricos, ureteres
e ligamentos laterais do reto; superior -
reflexão peritoneal ao nível de S2-S3; e inferior - os
músculos elevadores3,9,21,23.
O primeiro relato de tumor do espaço
retro-retal foi feito por Emmerich em 1847 e se tratava
de um teratoma3. Em função da presença de
estruturas embriológicas neste espaço, como o intestino
posterior, o neuroectoderma e precursores dos ossos
pélvicos, torna-se factível a formação de tumores benignos
e malignos locais, de natureza notocordal,
cloacal, neurogênica, dentre
outras1,3. A persistência de
vestígios embriológicos da chamada "cauda intestinal"
(tailgut) dará origem aos HC, também conhecidos como
cistos do intestino posterior, hamartoma cístico
mioepitelial, cisto embrionário secretor de mucina, vestígio
do intestino posterior, cisto retal ou tailgut
cyst13,14,15,21,23.
A classificação geral das lesões
retro-retais compreende: lesões congênitas ou
embriológicas, neurológicas, ósseas e miscelânias
(Tabela-1)11,20,21. Os cistos embriológicos do espaço retro-retal
se classificam em : cistos dermóides, cistos
epidermóides, cistos neuroentéricos e cistos entéricos
(Tabela-2). Dentre os últimos estão os
HC2.
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|
Por serem lesões raras, sua
verdadeira incidência e predominância histológica não
estão claramente definidas, dificultadas ainda pela
inclusão de lesões em estatísticas de tumores sacrais
e neurológicos1,3,20,23. Sabe-se que os cistos
embriológicos são as lesões congênitas mais comuns do espaço
retro-retal e, dentre os tumores malignos, os cordomas são
o tipo histológico mais
frequente1,11. Em crianças, o teratoma cístico é a lesão mais
comum9.
Em uma meta-análise combinada, descrita
por Garcia-Aguilar21, em sete séries publicadas houve
uma incidência de tumores retro-retais
congênitos compressivos em 63%, inflamatórios em
8%, neurogênicos 10%, ósseos 7% e miscelâneas 12%.
O risco para malignidade foi de 60% em lesões sólidas
e 10% nas lesões císticas. Jao e col. relataram
120 pacientes com tumores retro-retais tratados na
Mayo Clinic no período de 20
anos24. Na experiência da Cleveland Clinic, foram descritos 24 casos de
tumores sacrais e retro-retais, entre os anos de 1980 a
199225. A partir desses e outros estudos, sugere-se que
são diagnosticados de 1,4 a 6,3 tumores retro-retais
por ano em grandes centros de
referência26, estimando-se em 1 diagnóstico para cada 40 a 63
mil admissões1,3,11,21,24, podendo ser maior a incidência
se considerarmos as estatísticas de serviços
menores26 .
Os HC são mais comuns em mulheres e em 50% dos casos as lesões são
assintomáticos1,2,3,4,6,13,14,20,21,23
. Acredita-se que sua predominância no sexo feminino se dê ao fato de mulheres
se submeterem a exames de rotina, principalmente ginecológicos, em maior freqüência que os
homens26 . Pacientes no período gestacional podem iniciar
a sintomatologia, pelo aumento do volume
abdominal, comprimindo o canal do parto. O
acompanhamento clínico é importante até o final da gestação ,
devendo o parto ser realizado preferencialmente via
abdominal, evitando-se complicações fetais e maternas no
período expulsivo vaginal 4,19.
Quando atingem dimensões significativas,
as lesões causam efeitos de massa local, com
sintomas proctológicos do tipo constipação intestinal,
desconforto às evacuações, dor retal e sensação de
evacuação incompleta, além de dor lombar e
sacral1,3,5,9,12,20,21. Quadros inicialmente sugestivos de cisto pilonidal,
cisto ovariano e tumor sacral, são descartados após
a abordagem cirúrgica e análise histopatológica
da lesão1,14,15,16,17,18. Cisto de duplicação retal (outro tipo
de cisto entérico retro-retal) pode causar sangramento
se apresentar ilhas de tecido ectópico (mucosa
gástrica, pancreática ou
urotelial)1,2. Lesões maiores podem
fazer compressão no trato urinário inferior, causando
disúria e freqüência
urinária9. Alterações no osso sacro
e calcificações podem estar presentes, mas são
raras, constituindo síndromes com anomalias anorretais
e meningoceles1,2,7,13. Em quase 100% dos casos o
toque retal identifica compressão extrínsica posterior na
parede do reto e/ou canal anal, com mucosa
inalterada5,8,9,12,20,21,26.
A principal complicação das lesões císticas
é a infecção(30-50%), com formação de abscessos
e fístulas, sendo que as últimas, quando originadas
de cistos retro-retais, não apresentam abertura ao
nível da linha
pectínea1,2,21. A transformação maligna
dos cistos entéricos é estimada em
7%1,2. Tailgut cyst pode acompanhar tumores reto-anais e do espaço
retro-retal, como carcinóides, carcinoma escamoso
e adenocarcinomas 9,10,11,1315,16,21.
No diagnóstico dos tumores retro-retais,
a radiografia simples da região é de difícil análise,
pela presença de gases intestinais e partes moles.
Porém, calcificações locais e destruição dos ossos sacro
e cóccix podem sugerir
malignidade3. Nas lesões
císticas com sintomas proctológicos, a
retossigmoidoscopia, colonoscopia e enema opaco podem mostrar
compressão
extrínsica2,11,12. Trajetos fistulosos entre
o cisto e a pele, ou a luz ano-retal são definidos
pelo enema opaco e fistulografia1,2. USG transvaginal
e pélvica evidenciam imagens císticas, uni
ou multiloculadas, de diagnóstico impreciso.
Exames como TC e RM têm permitido melhor avaliação dos tumores retro-retais, sua
extensão, consistência, invasão de estruturas adjacentes, bem
como comprometimento de linfonodos locais, podendo raramente não elucidar o diagnóstico
3,5,16. Os HC determinam imagens císticas, bem delimitadas,
posterior ao reto e/ou canal anal, com plano de clivagem
entre eles, multilobulados na maioria dos
casos12. A USG endoretal vem sendo usada na definição
diagnóstica dessas lesões, com alta sensibilidade quando
associada à história clínica e exame físico. Debris
inflamatórios intralesionais descaracterizam o líquido homogêneo
dos cistos, podendo sugerir lesões
malignas12,21.
A realização de biópsias diagnósticas
é controversa, devido ao risco de
contaminação, meningite, sangramento da artéria sacral,
recidivas locais e disseminação de lesões malignas, exceto
nas lesões irressecáveis, na tentativa de decidir a
terapia adjuvante a ser
adotada1,3,19,21.
Dentre os diagnósticos diferenciais dos hamartomas císticos estão : cisto de duplicação
retal, cisto dermóide, cisto epidermóide
sacrococígeo, meningocele sacral anterior, cistos de glândulas
anais, endometrioma, leiomiossarcoma retal
necrótico, linfangioma cístico, abscesso piogênico,
cisto neurogênico e cordoma sacral
necrótico1,9,18. Em estudo retrospectivo por Glasgow
et al, endometrioma foi o diagnóstico inicial mais comum de lesões
retro-retais1, fato ocorrido no segundo caso aqui descrito.
O tratamento de eleição dos tumores
retro-retais é o cirúrgico, prevenindo-se complicações,
como degeneração maligna, infecção e
compressão nervosa1,5,6,7. A localização de cistos em um
espaço anatômico de difícil acesso levou a várias
abordagens cirúrgicas, sendo a via de acesso decidida conforme
a altura, tamanho da lesão e comprometimento
de estruturas adjacentes 3,4,5 . A experiência do cirurgião
e o conhecimento do espaço a ser abordado devem
ser considerados na escolha do tipo de abordagem
3. Independente do acesso cirúrgico, a limpeza do
cólon pré-operatória é indispensável, evitando-se
contaminações desnecessárias.
O acesso posterior exclusivo (operação
de Kraske) é reservado às lesões estendidas do sacro
à ponta do cóccix. O último pode estar envolvido
nos teratomas císticos, cistos dermóides e
cistos epidermóides , com necessidade de ressecção óssea
e possibilidade de sangramento. Uma variante do
acesso posterior é o transesfincteriano tipo
York-Mason, indicado quando há extensão lesional à parede
retal, porém com resultados funcionais
pobres3.
A abordagem abdominal, associada ou não
ao acesso perineal, é preferida em lesões altas,
com características malignas, de dimensões
maiores, invadindo órgãos adjacentes ou lesões
recidivadas, permitindo o controle vascular e confecção de
estomas, quando necessário1,3,20. Dentre as vantagens da
via abdominal estão a identificação dos ureteres,
vasos sacrais e melhor dissecção tumoral da parede do
reto1,3. Nos casos aqui descritos, a incisão de Parks
foi escolhida pela facilidade técnica, menor
sangramento operatório e localização baixa dos cistos,
com resultados satisfatórios, sendo associada à
via abdominal apenas no primeiro caso, devido ao prolongamento cranial da lesão.
Abordagens cirúrgicas agressivas
abdomino-perineais, com ressecção sacral e tumoral em
bloco, ou exérese de lesões volumosas com inflamação
e aderência local, podem causar efeitos indesejáveis
de ordem urológica, como incontinência e
impotência, sendo prudente a ressecção unilateral e
preservação dos plexos nervosos
contra-laterais1,3,13. Lesões congênitas associadas como menigoceles devem
ser tratadas, tendo importância a presença
do neurocirurgião no ato
operatório13,
A sobrevida de pacientes com lesões
benignas é estimada em 100% 5,26. A recidiva dos
cistos embrionários é de aproximadamente 15%, mais
comum nos teratomas24. O índice de recidiva decresce
nas ressecções em bloco incluindo o cóccix, que é
sítio microscópico comum de células
neoplásicas, especialmente nos teratomas O seguimento
dos pacientes deve ser realizado com toque retal a cada
3 meses durante o primeiro ano, e em seguida anualmente, além dos exames de imagem para
o diagnóstico de recidivas13 .
CONCLUSÕES
Os HC retro-retais são lesões raras
congênitas, mais comuns em mulheres, assintomáticas até
que exerçam efeito de massa local, causando sintomas
de ordem proctológica.
O toque retal na maioria dos casos faz o diagnóstico de compressão extrínsica da parede
do canal anal e/ou reto, com mucosa retal sem
alterações, em se tratando de lesões císticas.
A RM e TC são indispensáveis na
avaliação da lesão, mostrando o tamanho, extensão, invasão
de órgãos adjacentes, auxiliando na escolha da
abordagem cirúrgica da tumoração.
Em lesões altas e de maior extensão, a
via abdominal é preferível, associada ou não a
uma abordagem baixa, permitindo melhor visualização
de estruturas locais e dissecção mais segura.
A incisão de Parks na abordagem de
lesões císticas retro-retais de localização baixa é uma
boa opção cirúrgica, com ressecção satisfatória da lesão
e sem complicações pós-cirúrgicas nos dois casos
aqui relatados.
AGRADECIMENTOS
Agradecemos o trabalho realizado pela Médica Patologista Dra. Luciana Ximenes, de
suma importância para o diagnóstico das lesões
aqui apresentadas.
SUMMARY: Retrorectal tumors are those located in the retrorectal space, derived from germinal layers and may exert extrinsic compression of rectum and anal canal. They are uncommon lesions, usually asymptomatic and more frequent in females than in males. Cystic hamartoma (tailgut cyst) is a congenital retrorectal tumor, derived from embryonic remnants of the posterior gut. The present work makes a review on retrorectal tumors giving emphasis to the cystic lesions and reports two cases of patients suffering from retrorectal cystic hamartoma treated at the Hospital Geral de Goiânia , with evident lesions on rectal examination and imaging showing cystic lesions in the presacral space. The resection of the mass was accomplished by means of a posterior approach (Parks approach) associated with abdominal approach in one of the cases. Mycroscopic section showed cystic hamartoma. Cystic lesions in the retrorectal space usually have a favorable prognosis and the surgical approach will depend on their aspects, main the distance between the lesion itself and the anal verge, and its adherence to surrounding parts in the presacral space.
Key words: Cystic hamartoma, tailgut cyst, retrorectal tumor
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Endereço para correspondência:
Gabriella O. Fernandes
Hospital Geral de Goiânia - H.G.G.
Serviço de Coloproctologia
Av: Anhanguera, No. 6379 - Setor Oeste
74043-011 Goiânia - GO
E-mail: gabicir@ig.com.br
Recebido em 04/04/2006
Aceito para publicação em 17/05/2006
Trabalho realizado no Serviço de Coloproctologia do Hospital Geral de Goiânia (H.G.G.) , Goiânia - Goiás,Brasil